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首都醫(yī)科大學三博腦科醫(yī)院 脊髓脊柱中心

病史

患者青年女性，10余年前因午后高熱，于當?shù)蒯t(yī)院考慮肺結(jié)核，結(jié)核性胸膜炎，入院治療時行X線檢查發(fā)現(xiàn)脊柱側(cè)彎，自訴當時C O B B 角20度左右。結(jié)核治愈后佩戴半年支具，后放棄。此后側(cè)彎程度逐漸加重，2年開始偶感背痛，伴呼吸困難，左下肢無力，麻木感。左足冷熱過敏。尿頻尿急。于當?shù)蒯t(yī)院骨科住院，行核磁檢查發(fā)現(xiàn)T2- 4水平髓內(nèi)異常信號，相應節(jié)段皮下組織，椎旁異常信號，血管瘤可能性大。認為矯正側(cè)彎風險大。后就診于北京某醫(yī)院骨科及神經(jīng)外科，建議患者先行放療。入院前兩月患者行局部放療10次，髓內(nèi)病變稍有縮小。

體格檢查

神清精神可，生命體征平穩(wěn)，身高152cm ,體重47kg 。步態(tài)對稱，自主體位，站立位時雙肩等高，脊柱胸段右偏，右肩胛骨冠狀面高于左側(cè)3cm ,形成右側(cè)剃刀背。雙側(cè)髂嵴高度等高。頸椎，腰椎活動度可。背部皮下色素沉著，突出皮膚，直徑約25cm ，暗紅色，質(zhì)地軟，散在出血點，皮溫稍高。左下肢肌力V- ，左小腿圍較右側(cè)小2cm ，左足溫度覺過敏，左膝腱反射，跟腱反射亢進。

輔助檢查

圖1 脊柱正側(cè)位全長片提示患者胸段脊柱側(cè)彎畸形，COBB角約85度

圖2 X光提示右下肺陳舊性胸膜炎改變，心臟位置右移，頸椎代償性左偏

圖3 核磁共振掃描提示，A 脊髓內(nèi)，脊髓外硬膜下存在不規(guī)則強化信號 B 皮下軟組織及肌肉間隙內(nèi)遍布血竇樣改變 C 椎旁可見巨大畸形血管影 D 椎體可見血管瘤樣強化

患者直立位時，可見胸段脊柱右凸，右側(cè)肩胛骨形成剃刀背樣改變。背部皮膚分布大面積色素沉著，其上散在出血點

圖5 胸椎三維CT重建可見T6,7椎體部分融合

臨床決策

患者輾轉(zhuǎn)當?shù)丶氨本┒嗉裔t(yī)院骨科，神經(jīng)外科，因手術(shù)風險及費用問題均未行手術(shù)治療。母親身患多種疾病，父親因肺結(jié)核失聰，家庭極為困難。來我科后，一方面聯(lián)合神經(jīng)外科，胸外科，神經(jīng)介入科，IC U ，麻醉科等多學科討論會診。另一方面我科作為“中國夢”，至善基金會脊梁工程定點合作科室，積極幫助患者聯(lián)系基金會申請援助。

經(jīng)討論后認為患者診斷為C obb綜合癥合并脊柱側(cè)彎，直接行脊柱側(cè)彎矯正手術(shù)，出血風險大。擬先行脊髓血管造影，明確病變血供情況，栓塞部分畸形血管，減少矯正手術(shù)時出血。因患者目前神經(jīng)系統(tǒng)癥狀并不嚴重，且放療后椎管內(nèi)外病變較前有所縮小，患者本身對外形有較大需求。固一期先行脊柱側(cè)彎矯正術(shù)，暫不處理椎管內(nèi)病變。

治療經(jīng)過

患者先由我院神經(jīng)介入科劉加春主任行脊髓血管造影，術(shù)中發(fā)現(xiàn)左側(cè)T5- 10胸節(jié)段皮下軟組織血管畸形改變，主要由左側(cè)胸背動脈供血，用PVA500及300顆?；旌显谙♂屧煊皠┲兴ㄈ畏种а堋2-3椎管內(nèi)可見動靜脈瘺，主要由右側(cè)T3- 4肋間動脈供血。左T4-6椎體旁巨大血管畸形改變，近段

擴張明顯，散布畸形分支血管，混合顆粒栓塞至畸形血管團消失，應用球囊將擴張的T4,T5左側(cè)畸形肋間動脈主干閉塞，過程順利。

圖6 造影發(fā)現(xiàn)椎管內(nèi)脊髓表面動靜脈瘺，背部皮下組織及椎旁遍布畸形分支血管。左下圖顯示椎旁擴張畸形的肋間動脈發(fā)出分支血管，右下圖顯示顆粒栓塞及放置球囊后分支血管消失

圖7 術(shù)前根據(jù)三維CT結(jié)果，應用3D打印技術(shù)，制作該患者1：1等大小模型，并消毒好釘?shù)缹О逍g(shù)中備用

圖8 進手術(shù)室前準備手術(shù)提綱，提醒術(shù)者及助手，理清思路

術(shù)中患者麻醉完畢后，連接雙下肢體感電位及肢體運動誘發(fā)電位。患者取俯臥位，常規(guī)消毒鋪巾。切開皮膚后，見皮下組織遍布細小血竇，棘突旁肌肉散在畸形增粗血管。逐節(jié)段嚴密止血。顯露T2-11棘突及兩側(cè)椎板。根據(jù)軸位C T及3D 打印釘?shù)缹О澹来沃冕?。截斷部分T6- 7椎骨矯正側(cè)彎。矯正過程中，每五分鐘監(jiān)測一次運動誘發(fā)電位，并密切注意患者血壓心率變化。

圖9 中圖為術(shù)中應用3D打印釘?shù)缹О遢o助指導進釘方向。左右圖可見術(shù)后皮下血管瘤顏色變淺，范圍變小。上下圖顯示直視下矯正前后脊柱側(cè)彎情況終手術(shù)時間7小時25分，術(shù)中出血1600m l ，輸自體回收血750m l，異體紅細胞2單位，血漿400m l 。電生理監(jiān)測提示雙下肢體感電位及肢體運動誘發(fā)電位基本同術(shù)前?；颊弋斖眄樌喂埽w活動自如。

圖10 矯正前后胸椎CT對比

該患者診斷考慮為脊柱側(cè)彎畸形合并C O BB 綜合征。病史長， 手術(shù)風險大， 需完善充分的術(shù)前準備，多學科密切配合，才可做到減少手術(shù)風險，保障患者安全。該患者術(shù)前輾轉(zhuǎn)多家醫(yī)院，除了手術(shù)風險問題，還有費用問題。在我科的積極申請下，至善基金會終援助了高額度的 5 萬元善款。

C obb 綜合征即脊柱節(jié)段性血管瘤病，是一種復雜的血管畸形，表現(xiàn)為在特定的脊髓皮節(jié)內(nèi) 2 種以上組織出現(xiàn)血管畸形。 該患者脊髓、 椎管內(nèi)、椎體、脊柱旁軟組織、 肌肉、皮下組織以及脊柱相同節(jié)段對應的皮膚均受累。單純的 C O BB 綜合征較為罕見，根治性手術(shù)極為困難，大多采用針對癥狀的靶向栓塞治療。合并 C obb 綜合征的脊柱側(cè)彎治療過程更為棘手，術(shù)前影像學資料提示，部分椎體旁存在巨大畸形血管。置釘過程中方向稍有偏移，即存在大出血可能。術(shù)前脊髓血管造影是必須的。不但可以全面顯示畸形血管的部位，體積，流速，供血動脈和引流靜脈。還可以同時行栓塞治療，減少側(cè)彎矯正手術(shù)術(shù)中出血。本患者經(jīng)介入栓塞后 1 周皮膚血管瘤范圍有所縮小，大直徑縮小約 3cm ，但即便如此，術(shù)中顯露進釘點的過程中仍發(fā)現(xiàn)大量 畸形血竇及血管。置釘時除了完善三維 C T 檢查，將軸位片每一個脊椎標記節(jié)段。我們還聯(lián)系廠家制作了 3D 打印模型和術(shù)中用釘?shù)缹О?。重度脊柱?cè)彎患者因椎弓根發(fā)育畸形，旋轉(zhuǎn)等因素，置釘本身十分困難，3D 打印術(shù)前模擬手術(shù)過程，制定手術(shù)計劃和方案，術(shù)中應用釘?shù)缹О遢o助置釘，可以降低手術(shù)風險，縮短手術(shù)時間，提高手術(shù)?？紤]到椎體旁存在巨大畸形血管，我院又為神經(jīng)外科 ?？漆t(yī)院，手術(shù)當天還聯(lián)系 309醫(yī)院胸外科鄭夢利主任在臺下準備，以防出現(xiàn)血胸，氣胸等嚴重并發(fā)癥。

術(shù)后除了常規(guī)的治療，營養(yǎng)支持非常重要，側(cè)彎患者因為存在釘棒，縫合時不可避免的會遺留殘腔，且手術(shù)創(chuàng)面大，滲出多，患者大多會出現(xiàn)貧血，低蛋白情況。必要時給予輸血及蛋白治療。

該例脊柱側(cè)彎畸形合并C O BB綜合征的成功治療，有一下幾點經(jīng)驗分享和總結(jié)：1. 該病例的手術(shù)不單是一個脊柱側(cè)彎矯正的問題。詳細術(shù)前檢查和評估，特別是術(shù)前血管介入造影和術(shù)前栓塞，對椎體及椎旁血管畸形的治療既減少了手術(shù)區(qū)出血，又預防了椎弓根置釘時椎體大出血及傷及椎旁巨大血管畸形，是該病例手術(shù)成功的前提和保證。

2. 脊柱3D 打印模擬手術(shù)， 制訂手術(shù)計劃和方案術(shù)中使用1:1的的模具和導板，保證了椎弓根置釘?shù)臏蚀_與安全，大大減低了手術(shù)風險，縮短手術(shù)時間，提高手術(shù)。

3. 術(shù)中神經(jīng)電生理監(jiān)測，脊髓體感誘發(fā)電位和脊髓運動誘發(fā)電位的監(jiān)測，可以實時監(jiān)測和判斷手術(shù)對脊髓功能的影響，根據(jù)脊髓電生理變化，及時調(diào)整手術(shù)節(jié)奏和方案，大限度的減少了手術(shù)對脊髓功能的影響。

4. 該例患者側(cè)彎程度重需要截骨矯正，由于患者合并嚴重的胸腔及椎旁血管畸形，在截骨時，可能會導致胸腔內(nèi)大出血，所以，手術(shù)中與麻醉科和胸外科的多學科協(xié)作，又進一步保證了手術(shù)的成功實施。